季倩倩，王敏，仇爱珍，鲍克秀，王军

孤独症谱系障碍(ASD)近年来在全球范围内呈明显增长趋势,2018年美国疾病控制中心发布的最新数据显示,ASD在美国8岁儿童中的患病率已增至 1/59,男孩是女孩的4倍[1]。ASD最核心的症状是社会交往沟通障碍,狭隘兴趣及行为刻板重复,同时易共患注意缺陷多动障碍、感觉异常、智力落后、免疫失调、胃肠道疾患、睡眠障碍、焦虑、癫痫、抑郁、强迫症等[2]。目前国内外主流干预方法有应用行为分析疗法(ABA)、孤独症以及相关障碍儿童治疗教育课程(TEACCH)训练、人际关系训练法,包括人 际 关 系 发 展 干 预 疗 法(RDI)、地板时光疗法；
此外还有感觉统合训练、音乐治疗、游戏治疗、图片交换沟通系统(PECS)、融合教育及中医疗法等。研究[3]表明,ASD患儿支持大脑复杂行为的系统,如社交及语言学习没有得到正常发育。婴幼儿期的大脑具有可塑性,早期干预可显著改善成年期预后,因此早期密集的干预体验将有利于大脑的发育及社交行为的促进[4],早期介入丹佛模式(ESDM)是在ASD临床干预经验基础上发展起来的一种早期综合性强化干预体系,可显著改善孤独症症状、促进儿童所有领域的发展,尤其在认知、社交-情感和语言领域[5]。国内外已开展的相关临床研究对ESDM的干预疗效予以肯定；
本研究根据美国《精神障碍诊断统计手册》第5版(DSM-5)[6-7]对ASD患儿进行病情分级,探讨ESDM对不同病情的ASD儿童干预效果。

1.1 对象 为2018 年 2 月至 2019 年 4 月我院康复科门诊进行康复治疗2～4 岁的ASD患儿；
入组标准:符合DSM-5中 ASD 的诊断标准,脑干诱发电位检查听力正常,患儿父母自愿参与本研究并签署知情同意书；
排除儿童精神发育迟滞、儿童精神分裂症、Rett综合征、选择性缄默症、特定感受性语言障碍、严重智力障碍等其他疾病。共有120 例患儿入组,应用随机数字表法分为两组,每组 60 例。试验组:男 46例,女 14例；
平均年龄(2.81±0.35)岁；
其中疾病程度Ⅰ级 15 例,Ⅱ级29例,Ⅲ级16例。对照组:男44例,女16例；
平均年龄(2.89±0.49)岁；
疾病程度Ⅰ级 14例,Ⅱ级31例,Ⅲ级15例。两组以上资料比较差异无统计学意义。

1.2 方法

1.2.1 干预方法 对照组:采用常规康复治疗,开设一对一康复课程,课程内容包括社交训练、认知训练、语言训练、感觉统合训练等；
每节课30 min,每天3～5节,每周干预5 d,持续6个月。试验组:ESDM干预由培训合格的专业治疗师对患儿开展为期6个月密集训练。每天干预2 h,每周5 d。干预以患儿为中心,利用游戏方式提升患者的表达沟通、理解性、社交技能、认知、模仿、粗大功能及生活自理能力;同时,开展一对一家长课堂,指导家庭持续ESDM,每周1次,每次1 h；
每4周定期组织家长进行课程评估,制定新的计划;设定1名组长,在整个干预中起到监督计划制定及保证干预质量的作用,持续干预6个月。

1.2.2 评估方法 分别在治疗前及治疗6个月后对入组者进行评估。①采用儿童孤独症评定量表(CARS)[8]:主要是用于对患儿感知觉、情感、行为及交流异常等进行评估,量表共15个项目,典型发育患儿<30分,CARS总分越高表示ASD症状越严重。②心理教育量表第3版(PEP-3)[9]:使用香港协康会根据原版修订的中文版,可以显示儿童发育水平及偏离程度；
其中发展副测验包括认知、语言表达、语言理解、小肌肉、大肌肉、模仿；
行为副测验包含情感表达、社交互动、非语言行为特征、语言行为特征；
各项以百分比级数表示,百分比越高表示发展水平越好。疗效判断标准:治疗后百分比提高>15%为显效,5%～15%为有效,<5%为无效;比较两组间有效率。

2.1 两组治疗前后CARS评分比较 治疗前两组间3个级别CARS评分比较差异无统计学意义；
治疗后两组各级患儿CARS评分较治疗前明显提高(P均<0.05)；
试验组Ⅰ、Ⅱ级患儿CARS评分明显低于对照组Ⅰ、Ⅱ级患儿(P<0.05或P<0.01)；
两组间Ⅲ级患儿CARS评分比较差异无统计学意义。见表1。

表1 两组治疗前后CARS评分比较

2.2 两组疗效比较 根据治疗前后PEP-3评估结果及疗效判断标准,试验组Ⅰ级、Ⅱ级患儿在模仿、情感表达、社交活动及非语言行为的有效率明显高于对照组(P均<0.05)；
两组间Ⅲ级患儿各项目疗效比较差异无统计学意义。见表2。

表2 两组疗效比较(例数,%)

ASD的核心症状为社会交往沟通障碍、兴趣狭隘及强迫刻板行为,但在临床工作中患儿就诊最常见原因是语言发育迟缓；
ASD的传统治疗主要针对语言、认知、感觉统合训练等,虽然有一定疗效,但没有从ASD的本质出发[10]。ESDM是基于上述婴幼儿正常发育及孤独症婴幼儿可能存在支持社交及语言的脑异常发育理论基础上发展而来的,与其他干预方式以治疗师为中心不同,它把儿童作为中心,以被干预者能接纳的游戏作为切入点,强调培养照顾者与ASD儿童的亲密关系,通过正向情感及正性行为方式,密集强化,使ASD儿童在理解性沟通、表达性沟通、共同注意、认知、游戏、模仿、运动技能等综合能力方面得到全面提高[11]。李洪华等[12]试验显示ESDM可以使ASD儿童的异常行为得到改善,病情改善度优于传统康复治疗,王金微等[10]试验也显示ESDM在改善 2～5岁ASD 儿童的认知、语言表达、语言理解、小肌肉、模仿能力方面优于传统康复治疗。

ESDM有一套标准化的评估体系及课程设置,通过团队合作的方式及系统评估,设计短期及长期教学目标,进而细化至教学步骤；
12周治疗结束后再次评估以制定新的教学目标,并在干预过程中根据患儿实际情况微调方案。在进行一对一干预同时每周开展家长课堂,通过对家长进行ASD相关理论与干预方法的授课及解疑,使家长有效地参与到干预中,使家长获得一定的干预能力,减轻家长焦虑情绪[12-15]。相关研究表明,ESDM与其他干预方法相比,虽早期投入无明显差异,但长期看来由于其他服务使用和相关成本的减少,干预后几年内与ESDM治疗相关的成本被抵消[16-17]。本研究结果显示,ESDM作为一种综合性强化干预体系,其总体疗效优于传统康复治疗,集中表现在CARS得分及PEP-3中的模仿、情感表达、社交互动、非语言行为特征上,对于I级、II级ASD儿童,两者差异有显著统计学意义。本研究在验证ESDM的干预效果同时进一步根据DSM-5将ASD细分为3级,经过6个月治疗,I、II级ASD儿童核心症状明显改善,并且可以改变病情严重程度,与Eapen[18]等及Estes等[13]研究结果一致,重度ASD儿童治疗后也较治疗前有进步,与传统康复治疗组相比差异无显著意义,疾病严重程度没有得到改变。这表明ESDM更适合轻中度ASD儿童,能够改善ASD的核心症状及病情严重程度,但是在重度ASD儿童干预中,与传统康复治疗相比,没有明显优势,这一方面可能是重度ASD儿童的认知,语言障碍及核心症状、伴随症状更为突出,治疗效果欠佳,另一方面也可能与干预时间有关,重度ASD儿童可能需要更长的干预时间才可能取得更好的效果,在以后的科研中我们考虑进一步延长干预及观察时间来研究ESDM对重度ASD儿童的干预效果。

综上所述,ESDM在ASD轻、中度方面干预效果优于常规干预模式,特别在改善患者不良行为和模仿方面效果显著,但对于ASD重度患者的效果并无优势。另外,本研究存在一定不足之处：DSM-5选取不同级别ASD患儿病情程度无差异,但PEP-3中10个分项目中存在一定的个体差异,可能会影响结果的精确性,另外语言表达的形成可能需要长时间语言理解及模仿、社交体验的积累,短期试验可能导致结果存在偏差,干预过程中虽然采用对家长培训,通过视频检验家长的干预,但家长的文化水平及干预能力及效度仍然存在一定的差距,可能会对研究结果产生一定的影响。

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